QUISTE HIDATÍDICO RAQUÍDEO: REVISIÓN Y REPORTE DE CASO.

Introducción

 La hidatidosis es una parasitosis causada por el Echinococcus granulosus en su estado larvario, teniendo al ser humano como un hospedero intermediario accidental tras el consumo de carne contaminada con huevos del parásito^1,2. Esta parasitosis es endémica en diversos países de Sudamérica, habiendo en Perú más del 95% de los casos en las zonas de la sierra central y sur del país².

La zona de afección más frecuente es a nivel hepático (60-70%), continúa la pulmonar (10-15%) y es muy rara la presentación a nivel óseo, presentándose esta última en menos del 2% de los casos^3,4 y aproximadamente la mitad de ellos involucran a la columna vertebral.

Dentro de la columna vertebral la región con mayor afección es la torácica (52%), seguido de la lumbar (37%); siendo la lesión un quiste único o múltiples, cuyo origen es primario o por siembra de protoescólices de otra localización¹

Caso clínico

 Varón de 24 años, acude por presentar desde hace 8 meses dorsalgia con irradiación hacia anterior, además de paraparesia progresiva que no le permite deambular, estreñimiento y retención urinaria, por lo que es portador de sonda urinaria. A la evaluación se constata paraparesia flácida con fuerza muscular 3/5, hipoestesia desde el nivel T3 a caudal, Dandy (+) T4 y T5, deformidad a nivel dorsal con escoliosis de concavidad derecha, signo de Babinski (+) y clonus bilateral.

La tomografía computarizada evidencia proceso expansivo hipodenso, no captador de contraste, a nivel paravertebral superior izquierdo, que compromete a las vértebras T4 y T5, dando imágenes osteolíticas en dichas vértebras y en costillas adyacentes del lado izquierdo. Se complementa con imágenes de resonancia magnética donde se corrobora proceso expansivo multiquístico que destruye desde el lado izquierdo a las vértebras T4 y T5, comprometiendo forámenes de dichos niveles, además de comprimir y desplazar el saco dural hacia contralateral (Figura 1).

Figura 1. A y B (tomografía): proceso expansivo (flecha blanca) con lisis de cuerpo vertebral, apófisis transversa y espinosa (asterisco), invade canal raquídeo y forámenes, no se ven raíces nerviosas (rn) ipsilaterales a la lesión. C y D (resonancia): múltiples quistes (estrella) comprimen y desplazan saco dural (flecha roja), ausencia de líquido cefaloraquídeo (lcr) en zona de afección.

Se decide realizar un abordaje posterior mediante laminectomía descompresiva T4 – T5, con ello se tiene acceso a las lesiones, las cuales correspondían a múltiples quistes, sospechosos de ser de origen parasitarios, además  se realiza instrumentación transpedicular T3 y T6 con reemplazo corporal con canastilla de titanio tras corpectomía parcial de T4 y T5; el manejo de los quistes fue intentando prevenir su ruptura espontánea, además de lavado con suero salino hipertónico de forma exhaustiva, tras realizar el retiro total de los quistes (Figura 2), se procede a cierre por planos de forma habitual y se envían los quistes para estudio de anatomía patológica, siendo confirmado posteriormente el diagnóstico de quistes hidatídicos.

En el posoperatorio hubo mejoría de la dorsalgia, el estado neurológico no presentó variaciones inicialmente y se inició albendazol 400mg cada 12 horas, posteriormente cursó con una infección de herida operatoria, realizándose tomografía computarizada posoperatoria en la cual no se constató colección en lecho operatorio y permitió evidenciar la estabilidad de la columna conseguida mediante la instrumentación realizada (Figura 3), recibió antibioticoterapia y se realizó una limpieza quirúrgica, lo cual permitió una evolución favorable de la herida operatoria; además con la terapia física hubo mejoría de la fuerza muscular hasta 4/5, pudiendo el paciente irse de alta deambulando con mínimo apoyo, además de tener control completo de sus esfínteres.

Figura 2. A: imagen intraoperatoria de quistes parasitarios múltiples (asterisco). B: tras realizar la exéresis de los quistes se aprecia saco dural (flecha) sin compresión y sistema de instrumentación. C: bandeja con solución hipertónica donde se recolectan los quistes retirados.

Figura 3. Imágenes de tomografía, A: imagen axial donde se aprecia tornillos transpediculares. B: reemplazo corporal de T4-T5 con canastilla de titanio, además se muestra laminectomía realizada. C: reconstrucción tridimensional que evidencia estabilización conseguida con instrumentación.

Discusión

A nivel mundial la hidatidosis es una de las zoonosis más frecuentes, especialmente en el Mediterráneo, América Latina, Asia, África y Australia, siendo el Perú a nivel de América Latina probablemente el país con mayor prevalencia⁵.

El compromiso a nivel de la columna vertebral es raro, hay predominio en el sexo masculino, con una media de edad de 30 años⁶, generalmente afecta una sola vértebra y puede ocurrir en prácticamente cualquier zona de la columna, siendo su localización más prevalente la región medio torácica (50%), seguido por la baja torácica y luego la superior torácica^7,8. La afección generalmente comienza en el cuerpo vertebral y progresa lentamente causando destrucción ósea por compresión mecánica y expansión, isquemia de los vasos nutricios que conduce a necrosis ósea y secuestro y proliferación de osteoclastos⁹, habitualmente los discos intervertebrales son respetados debido a que la enfermedad se propaga bajo el periostio y los ligamentos; en cambio los cuerpos vertebrales, los pedículos y las láminas generalmente se ven afectados por el compromiso multivesicular del cuerpo esponjoso y si los quistes exceden la corteza vertebral, ocasionan enfermedad sintomática, ya sea por fractura patológica o por invasión del canal raquídeo⁶.

No hay un cuadro clínico característico, los síntomas van a depender de la presencia de una fractura vertebral o de la compresión medular presente y del nivel de afección y que tan avanzada esté la enfermedad, hasta un 75% presenta dorsalgia o lumbalgia, un 62% presenta pérdida de fuerza que puede llegar hasta la paraplejía y un 37% tiene alguna afección a nivel esfinteriano^6,10.

La hidatidosis raquídea se puede clasificar según Braithwaite y Less et al en cinco tipos¹¹: I) Quistes hidatídicos intramedulares primarios, II) Quistes hidatídicos intradurales extramedulares, III) Quistes hidatídicos extradurales intrarraquídeos, IV) Hidatidosis vertebral e 5) Hidatidosis paravertebral.

Respecto a los estudios diagnósticos, son prioritarios los de imágenes como la tomografía computarizada y la resonancia magnética. De ambos, la resonancia magnética es la ideal, si bien el quiste hidatídico raquídeo no tiene características específicas, la presencia de una pared hipointensa en secuencias T1 y T2 en una lesión quística a veces es característica, otros hallazgos que nos indican una infección es la presencia de una calcificación densa alrededor de una lesión lítica, con la presencia de un quiste hipointenso en T1 con multiloculación e hiperintenso en T2 con apariencia de “rosa o rueda”, por último estas lesiones no captan contraste de gadolinio¹².

También puede ser útil para el diagnóstico la serología ELISA pero hay que tener presente que su sensibilidad es de 80-100% y su especificidad de 88-96% en quistes hidatídicos hepáticos, siendo menos sensible cuando la afección es pulmonar (50-56%) e incluso menor cuando se utiliza en el diagnóstico en otros órganos (25-56%)^5,13.

El diagnóstico diferencial va a depender del tipo de hidatidosis raquídea, para los tipos I, II y III incluye cavidades de siringomielia, mielomalacia, hematomas, quistes aracnoideos, quistes neuroentéricos, quistes epidermoides y tumores como hemangioblastomas o astrocitomas quísticos¹⁴, mientras para los tipo IV se encuentra la osteomielitis crónica, la espondilitis tuberculosa¹⁵, el quiste óseo aneurismático o un tumor de células gigantes.

El tratamiento consiste en la remoción total sin ruptura de los quistes idealmente, debido a que se previene la recurrencia que puede llegar a ser de hasta 30-40%, presentándose incluso hasta 6 a 9 meses después de la cirugía¹², además que la ruptura intraoperatoria puede provocar reacciones de hipersensibilidad e incluso shock anafiláctico.

Asimismo muchos pacientes debido a la compresión medular existente, se benefician de una laminectomía o de una corpectomía con el objetivo de liberar el saco dural, esto dependerá si la compresión es posterior o anterior, respectivamente; además de técnicas de estabilización instrumentada para corregir la deformidad o inestabilidad asociada^9,15.

Aunque la cirugía es el tratamiento de elección, también se indica tratamiento antiparasitario con albendazol, esto nos permite controlar la enfermedad local, evitar la diseminación sistémica y prevenir la recurrencia, este tratamiento debería durar al menos unos 3 meses, incluso algunos estudios sugieren iniciarlo en el preoperatorio, previniendo así posibles eventos de anafilaxia intraoperatoria, para ello el paciente debe recibir albendazol al menos 4 hora antes de la cirugía, consiguiendo con ello valores escolicidas a nivel sanguíneo^8,9.

La recurrencia es el principal problema en la hidatidosis raquídea, varía de 40-100%, siendo menor en el tipo I y aumentando en los grados mayores. Entre las causas probables tenemos la dificultad para remover todos los quistes por evitar déficit neurológico, ruptura de quistes en el intraoperatorio, tratamiento médico incompleto o proliferación de alguna otra lesión cercana no tratada, por ello estudios de imagen regulares deberían ser realizados en el seguimiento^6,8,15.

REFERENCIAS BIBLIOGRÁFICAS

1. Kaen A, Lagares A, Perez-Nuñez A, Rivas JJ, Ramos A, Lobato RD. Intradural extramedullary spinal hydatidosis: case report. Neurocirugia (Astur). 2009 Jun;20(3):282-7.
2. Rafael A, Ramos W, Peralta J, Rojas L, Montesinos E, Ortega-Loayza A. Hidatidosis pulmonar en un hospital de Lima, Perú: experiencia en 113 pacientes. Rev. Peru. Med. Exp. Salud Publica. 2008, vol.25, n.3, pp.285-289.
3. Vizcarra M, Mujica M, Sánchez V, Méndez P. Adolescente con inestabilidad lumbosacra por presencia de quiste hidatídico: reporte de caso. Rev Peru Med Exp Salud Publica. 2017;34(1):126-31.
4. Cavus G, Acik V, Bilgin E, Gezercan Y, Okten AI. Endless story of a spinal column hydatid cyst disease: A case report. Acta Orthop Traumatol Turc. 2018 Sep; 52(5): 397–403.
5. Guerra L, Ramírez M. Hidatidosis humana en el Perú. Apunt. cienc. soc. 2015; 05(01).
6. Gezercan Y, Ökten AI, Çavuş G, Açık V, Bilgin E. Spinal Hydatid Cyst Disease. World Neurosurg. 2017 Dec;108:407-417.
7. Caglar YS, Ozgural O, Zaimoglu M, Kilinc C, Eroglu U, Dogan I. Spinal Hydatid Cyst Disease : Challenging Surgery – an Institutional Experience. J Korean Neurosurg Soc. 2019 Mar;62(2):209-216.
8. Liang Q, Xiang H, Xu L, Wen H, Tian Z, Yunus A et al. Treatment experiences of thoracic spinal hydatidosis: a single-center case-series study. Int J Infect Dis. 2019 Dec;89:163-168.
9. Padayachy LC, Dattatraya M. Hydatid disease (Echinococcus) of the central nervous system. Childs Nerv Syst. 2018 Oct;34(10):1967-1971.
10. Garg R, Shrivastav S, Dey P. Unusual clinical presentation of spinal echinococcal cyst imitating a malignant tumour. Ann Parasitol. 2016;62(1):81-3.
11. Singh S, Sardhara J, Singh AK, Srivastava AK, Bhaisora KS, Das KK et al. Spinal intradural hydatid cyst causing arachnoiditis: A rare etiology of cauda equina syndrome. J Craniovertebr Junction Spine. 2016 Oct-Dec;7(4):282-284.
12. Braithwaite PA, Lees RF. Vertebral hydatid disease: radiological assessment. 1981 Sep;140(3):763-6.
13. Segura-Trepichio M, Montoza-Nuñez JM, Candela-Zaplana D, Herrero-Santacruz J, Pla-Mingorance F. Primary Sacral Hydatid Cyst Mimicking a Neurogenic Tumor in Chronic Low Back Pain: Case Report and Review of the Literature. J Neurosci Rural Pract. 2016 Dec;7(Suppl 1):S112-S116.
14. Zhang Z, Fan J, Dang Y, Xu R, Shen C. Primary intramedullary hydatid cyst: a case report and literature review. Eur Spine J. 2017 May;26(Suppl 1):107-110.
15. Sahlu A, Mesfin B, Tirsit A, Wester K. Spinal cord compression secondary to vertebral echinococcosis. J Neurosci Rural Pract. 2016 Jan-Mar;7(1):143-6.